eRapport

Anstrengelsesutløst pustebesvær på grunn av larynxdysfunksjon, utredning og behandling

Prosjekt
Prosjektnummer
911324
Ansvarlig person
Robert Maat
Institusjon
Helse Bergen HF
Prosjektkategori
Forskerutdanning - dr.grad
Helsekategori
Respiratory
Forskningsaktivitet
6. Treatment Evaluation
Rapporter
2011 - sluttrapport
Exercise-induced laryngeal obstruction (EILO) er en tilstand som kan gi respirasjonsbesvær under anstrengelse og blir ofte forvekslet med exercise-induced asthma. Prosjektet gikk ut på å kartlegge fenomenet og forske på eventuelle behandlingsmuligheter. Fra 2002 til nå, har nyhenviste pasienter til utredning av anstrengelsesutløst pustebesvær gjennomført en undersøkelse med laryngoskopie under anstrengelse på tredemøllen (Continuous Laryngoscopy Exercise-test). I doktorgradsarbeidet har 166 pasienter og 20 kontroller uten symptomer blitt inkludert. Målsettingen med studien var å studere strupens funksjon hos pasienter med uavklart årsak til pustebesvær under anstrengelse. En ny klassifisering og gradering av passasjehinder i strupen er utviklet på bakgrunn av funn i studien. De pasienter som opplevde svært alvorlige pustevansker under anstrengelse på grunn av en kraftig innsnevring i strupen over stemmebåndsnivå ble tilbudt operativ behandling. Pasientene ble fulgt opp med en spørreundersøkelse og en ny test omkring 4 år etter den første undersøkelsen. Erfaringene fra studien viser at man i noen tilfeller kan avslutte unødvendig bruk av astmamedisiner dersom det påvises passasjehinder i strupen. Informasjon og råd om pusteteknikker hjelper pasientene til å mestre symptomene i slike tilfeller. Plagene ser ikke ut til å til å forsvinne spontant når strupen øker i størrelse i løpet av ungdomsårene. Operativ behandling som øker diameteren til strupeinngangen har vist seg å være effektiv behandling for de mest alvorlige tilfellene og effekten er langvarig.
2010
Exercise-induced laryngeal obstruction (EILO) er en tilstand som kan gi respirasjonsbesvær under anstrengelse og blir ofte forvekslet med exercise-induced asthma. Prosjketet går ut på a kartlegge fenomenet og forske på eventuelle behandlingsmuligheter.Oppfølgingsstudiet som viser det naturlige forløpet av fenomenet og resultaten av kirurgisk behandling etter 4 år ble avsluttet med å samle inn data av innsente spørreskjema og resultater av laryngoskopi under anstrengelse. Det viser seg at EILO fremdeles er tilstede hos pasienter som har blitt voksen men er mindre plagsom siden pasientene har blitt mindre aktiv. I tillegg er de pasienter som har blitt behandlet med suprglottoplastikk mer fornøyed med tanke på minsking av symptomene, 4 år etter inngrepet. Laryngoskopi under anstrengelse hos disse pasienter har også vist en tydelig forbedring av åpningen i larynx sammenlignet med preoperativ undersøkelsen. Artikkelen forventes publisert i 2011. Ved siden av dette har en studie påbegynt, hvor den 'Bergenske' gradering av EILO (publisert i 2009) blir sammenlignet med den 'Danske' graderingen. Her blir 10 Svenske, 10 Danske og 10 Norske opptak av pasienter med EILO gradert av 2 personer fra hvert land på 2 måter og sammenlignet. Resultater blir publisert i 2011. I 2010 har projektet blitt presentert på forskjellige faglige møter, blant annet på kongressen av European Laryngological Society i september i Wien. I desember 2010 leverte Robert Maat inn følgende artikkel til The Laryngoscope med anmodning om publikasjon: Exercise-Induced Laryngeal Obstruction; Natural History and Effect of Surgical Treatment Robert Christiaan Maat, MD; Magnus Hilland, MD; Ola Drange Røksund, MsSc; Thomas Halvorsen, MD, PhD; Jan Olofsson, MD, PhD; Hans Jørgen Aarstad, MD, PhD; John-Helge Heimdal, MD, PhD Denne artikkelen er den siste som skal inngå i hans avhandling. Manuskriptet for avhandlingen foreligger nå klart for innlevering og Robert Maat vil trolig kunne levere inn sin avhandling til det Medisinske Fakultet ved Universitetet i Bergen med anmodning om bedømning for PhD i løpet av 2011. Tittelen på avhandlingen er: Exercise-Induced Laryngeal Obstruction, diagnostic procedures and surgical therapy.
2009
Exercise-induced laryngeal obstruction (EILO) er en tilstand som kan gi respirasjonsbesvær under anstrengelse og blir ofte forvekslet med exercise-induced asthma. Prosjketet går ut på a kartlegge fenomenet og forske på eventuelle behandlingsmuligheter.Viktig er å få avklart diagnosen slik at unødvendig medisinering kan seponeres. I 2009 har en oversikstartikkel om vårt materialet blitt publisert. Den handler om de første 166 pasienter med anstrengelsesutløst pustebesvær, som ble undersøkt med laryngoskopie under anstrengelse på tredemølla. Anstrengelsesutløst larynx obstruksjon ser ut å følge et mønster; det begynner ovenfor stemmebåndene med en kollaps av de aryepiglottiske fold og tubercluli cuneiforme, som blir etterføgt av en paradoksal adduksjon av stemmebåndene. I tillegg har vårt studie om gradering av obstruksjon i strupen under anstrengelse blitt publisert. Vi har fullført en oppfølgingsstudie av pasienter med EILO etter 4 år hvor 15 pasienter ble re-testet med skopie under anstrengelse for å se på det naturlige forløpet, sammenlignet med de 24 pasienter som ble kirurgisk behandlet. Resten av populasjonen fikk tilsent et spørreskjema som gikk ut på symptomer, aktivitetsnivå og hvordan plagene påvirker (det sportslige)hverdagslivet. Foreløpige resultater viser at fenomenet forsvinner ikke etterhvert og at de som har blitt kirurgisk behandlet har både mindre symptomer og har blitt mer aktiv. Pasienter blir fortløpende inkludert i det de blir undersøkt med laryngoskopi under anstrengelser. Metoden er nå vellkjent, den blir brukt i flere norske sykehus etterhvert. Også internasjonalt har den fått anerkjennelse, både i Sverrige, Danmark og i Nederland. Det har blitt opprettet en skandinavisk arbeidsgruppe på EILO som møtes jenvt (to ganger i året). Inklusjonskriterier, undersøksprotokoller og protokoller til behandlings studier er noen få saker som blir diskutert.
2008
I løpet av 2008 har vi gått videre med forskningsprosjektet på flere plan. Vanlig drift, med ny henviste pasienter til utredning av anstrengelsesutløst pustebesvær har blitt framført som året før. Til sammen er det undersøkt ca 200 pasienter og 22 friske kontroller med laryngoskopie under anstrengelse på tredemøllen (Continuous Laryngoscopy Exercise-test).Parallelt med dette er det arbeidet med to manuskripter til artikler. Den ene er en beskrivelse av vårt materiale i sin helhet og den andre er en evaluering av vår metode til å gradere obstruksjon i strupen ved anstrengelse hos pasienter med anstrengelse utløst larynx dysfunksjon. Dessverre ble ingen av disse artiklene akseptert i første omgang ved de tidsskrifter som ble forespurt. Nå foreligger imidlertid begge manuskriptene i nye versjoner og sendes i løpet av januar 2009 på nytt. Det er samtidig arbeidet med oppfølging av pasienter som tidligere har fått påvist laryngeal dysfunksjon. I oppfølgingsstudiet er til sammen 14 pasienter undersøkt igjen med CLE-testen etter 4-5 år, det viser seg at fenomenet ikke forsvinner men at ungdommene blir mindre aktive og derfor blir problemet mindre uttalt. Vi håper å få inkludert noen flere pasienter i denne studien for å kunne styrke våre konklusjoner. Artikkelen kan være ferdig til innsendelse i løpet av våren 2009. Et manuskript til artikkel er under bearbeiding med utgangspunkt i de funn vi har gjort på pasienter som er operert for laryngeal dysfunksjon. Vi beskriver anatomi, bevegelse og obstruksjon i larynx og korrelerer dette mot pasientens symptomer før og etter behandling. Viktige momenter ved seleksjon av pasienter og kirurgisk teknikk ved de ulike typer patologi vil bli vektlagt. Etter det vi vet her ingen andre operert så mange pasienter som oss for denne tilstanden og våre erfaringen vil trolig derfor være av betydning. Prosjektet er blitt presentert på forskjellige faglige møter i 2008. Blant annet på European Laryngological Society (ELS) sin kongress i Barcelona, i slutten av mai. Bidragene til denne kongressen vil etter det vi har fått opplyst bli publisert i tidsskriftet European Archives of Oto-Rhino-Laryngology and Head and Neck i løpet av 2009. Vi holder fortsatt kontakt med våre kollegaer i København og Uppsala. Flere abstrakter er sendt in til ØNH verdens kongressen (IFOS) i Sao Paulo, juni 2009.
2007
Svært mange som plages av pustebesvær knyttet til anstrengelse har fått diagnosen anstrengelseutløst astma på feil grunnlag. Barn og unge med pustebesvær under pågående anstrengelse bør henvises for utredning av strupefunksjon med denne testmetoden.Strupen er et av de naturlig trange partiene i lufteveiene, motstanden mot luftstrømmen gjennom strupen reguleres raskere og i større grad enn noe annet sted i luftveiene. Normalt skal strupen ved anstrengelse åpne seg maksimalt for å redusere motstanden mot luftstrømmen. Dette krever fungerende bevegelse av stemmebånd og tilstrekkelig innvendig diameter, spesielt i den øvre del av strupen. Når luftstrømmen øker, særlig når man trekker pusten raskt inn, vil det oppstå sugende krefter på de ulike deler av strupen. Den stive brusken sammen med muskelaktivitet sørger for at luftstrømmen likevel kan gå uhindret som nevnt over i en normalt fungerende strupe. Hos enkelte klarer ikke strupen å holde seg tilstrekkelig åpen til at strømmen av luft kan gå uhindret. Det er gjerne hos unge mennesker med store krav til egen fysisk kapasitet at man finner dette problemet, men også små barn kan plages av at strupen klapper sammen ved innpust. Symptomene kan variere noe med aktivitet, alder og den enkeltes reaksjon på plagene. Noen ganger oppleves pustebesvær, bryst- eller halssmerter, hvesing/piping og gjerne panikkreaksjoner ved anstrengelse. Svært ofte forveksles disse plagene med astma og mange pasienter har feilaktig fått astma behandling i en årrekke før riktig diagnose er stilt. Tilstanden har i internasjonal litteratur fått mange betegnelser og nomenklaturen kan være forvirrende. Ved Haukeland Universitetssykehus i Bergen har man i et samarbeidsprosjekt mellom Barneklinikken og Øre-nese-halsavdelingen siden 2002 undersøkt barn og unge der man har hatt mistanke om at pusteproblemet skyldes redusert strupefunksjon. Denne gruppen har utviklet en metode for direkte fiberoptisk undersøkelse av strupen mens pasienten løper på tredemølle. Siden starten i 2002 er mer enn 150 pasienter blitt undersøkt. Dette arbeidet har vakt oppsikt internasjonalt når metoden og resultatene er presentert ved ulike kongresser de senere år. I 2006 ble testmetoden publisert i et amerikansk Øre-nese-hals tidsskrift og i 2007 publiserte man en artikkel i et europeisk tidsskrift der metoden ble anvendt til utvelgelse og oppfølging av pasienter som trengte kirurgisk behandling for å bedre luftstrømmen gjennom strupen. I 2008 vil man publisere nye resultater fra studien, blant annet at av de 150 pasientene som til nå er undersøkt, hadde omkring 2/3 funn forenlig med endret funksjon av strupen i en slik grad at dette kunne forklare pasientens pustevansker. Hos omkring 10% av de undersøkte pasientene fant man at pustevanskene hadde sammenheng med annen sykdom eller med ikke tidligere diagnostisert anatomiske variasjoner i luftveisdiameter utenom strupen. Det vil også bli publisert et forslag til hvordan endringer i strupens indre diameter ved anstrengelse kan måles, graderes og klassifiseres. Et annet viktig spørsmål er om tilstanden går over spontant i løpet av kort tid eller om den varer over mange år. Dette vil bli undersøkt i fremtidige studier.
Vitenskapelige artikler
Maat Robert Christiaan, Hilland Magnus, Røksund Ola Drange, Halvorsen Thomas, Olofsson Jan, Aarstad Hans Jørgen, Heimdal John-Helge

Exercise-induced laryngeal obstruction: natural history and effect of surgical treatment.

Eur Arch Otorhinolaryngol 2011 Oct;268(10):1485-92. Epub 2011 jun 5

PMID: 21643933 - Inngår i doktorgradsavhandlingen

Røksund Ola Drange, Clemm Hege, Heimdal John Helge, Aukland Stein Magnus, Sandvik Lorentz, Markestad Trond, Halvorsen Thomas

Left vocal cord paralysis after extreme preterm birth, a new clinical scenario in adults.

Pediatrics 2010 Dec;126(6):e1569-77. Epub 2010 nov 22

PMID: 21098147

Maat Robert Christiaan, Røksund Ola D, Halvorsen Thomas, Skadberg Britt T, Olofsson Jan, Ellingsen Thor A, Aarstad Hans J, Heimdal John-Helge

Audiovisual assessment of exercise-induced laryngeal obstruction: reliability and validity of observations.

Eur Arch Otorhinolaryngol 2009 Dec;266(12):1929-36. Epub 2009 jul 8

PMID: 19585139

Røksund Ola Drange, Maat Robert Christiaan, Heimdal John Helge, Olofsson Jan, Skadberg Britt Torunn, Halvorsen Thomas

Exercise induced dyspnea in the young. Larynx as the bottleneck of the airways.

Respir Med 2009 Dec;103(12):1911-8. Epub 2009 sep 26

PMID: 19782550

Maat Robert C, Roksund Ola D, Olofsson Jan, Halvorsen Thomas, Skadberg Britt T, Heimdal John-Helge

Surgical treatment of exercise-induced laryngeal dysfunction.

Eur Arch Otorhinolaryngol 2007 Apr;264(4):401-7. Epub 2007 jan 4

PMID: 17203312

Maat RC

Prognosis of Exercise-Induced Laryngeal Obstruction

ELS 2010, Vienna

Doktorgrader
Robert Maat

Exercise-induced laryngeal obstruction. Diagnostic procedures and therapy.

Disputert:
desember 2011
Hovedveileder:
John-Helge Heimdal

eRapport er utarbeidet av Sølvi Lerfald og Reidar Thorstensen, Regionalt kompetansesenter for klinisk forskning, Helse Vest RHF, og videreutvikles av de fire RHF-ene i fellesskap, med støtte fra Helse Vest IKT

Alle henvendelser rettes til Faglig rapportering, Helse Vest

Personvern  -  Informasjonskapsler